3岁以下儿童肱骨远端骺板骨折的影像诊断：系统综述与定量描述分析

引言

累及肱骨远端骨骺生长板的损伤，即骨骺骨折（又称经骺骨折或骨骺骨折、分离或骨折-分离，以及Salter-Harris骨折），优先影响婴儿和幼儿期极不成熟肘关节。虽然这些骨折不常见，但延迟诊断或漏诊可增加继发性损伤和未来并发症的风险，包括肘内翻畸形、活动范围受限和过早发生骨关节炎[1–3]。由于症状非特异性、病史不完整和解剖标志发育不成熟，明确诊断往往具有挑战性[4, 5]。一项纳入79例接受手术治疗的肱骨远端骨骺骨折儿童的回顾性多中心研究发现，超过一半最初被误诊，且临床医生在诊断这些损伤方面优于放射科医生[3]。这凸显了当前未被满足的需求，即批判性地审视各种影像学模态上报告对这些损伤的怀疑和/或显示频率，并识别可改善这些损伤筛查和诊断的影像学表现。

根据最新的美国放射学会（ACR）适宜性建议，X线片仍是评估表现为急性肘关节疼痛患者的推荐首选筛查影像学模态[6]。然而，与较大儿童和成人不同，这些极不成熟肘关节中大量未骨化的生长软骨阻碍了经典对线方法和诊断标准的使用。具体而言，对确定肱桡对线和沿肱骨前缘线对线至关重要的肱骨小头骨化，直到1–2岁才可见；而当这种骨化首次出现时，其体积小使X线片确定肘关节对线具有挑战性且可靠性较低[7–9]。虽然超声和磁共振成像（MRI）可以帮助确认并进一步表征疑似骨骺损伤，但更好地理解X线片上报告对这些损伤怀疑的频率，包括表现模式和常见误诊，对于制定未来指南以改善患者分诊和减少诊断延迟非常重要。迄今为止，已发表文献中有若干病例报告和少数病例系列，但尚无先前研究系统审视影像学使用的总体顺序，或识别特定模态的影像学表现和陷阱。因此，本研究的目的是对3岁以下儿童肱骨远端骨骺骨折的影像学诊断和特定模态表征进行系统综述。我们假设X线片是最常用的筛查影像学模态，超声和MRI保留用于这些肘关节的进一步检查。此外，我们假设由于缺乏成熟的解剖标志，X线表现往往细微且特异性较低，但对线不良的方向与超声和MRI所描绘的方向重叠。

方法

本系统综述遵循诊断准确性研究系统综述和荟萃分析优先报告条目声明（即PRISMA 2020）指南[10]，并在PROSPERO国际系统综述前瞻性注册库注册（编号CRD420251178900）。

研究识别与质量评估

2025年3月，使用PubMed、Scopus和Embase数据库进行了文献检索，以识别包含3岁以下患者肱骨远端骨骺骨折影像学描述的同行评审出版物。检索采用了医学主题词（MeSH）和关键词的组合，包括“distal humerus”“fracture”“separation”和“physeal”，共获得215项独特研究（补充材料）。符合条件的研究设计包括同行评审的前瞻性和回顾性原始科学研究（即：病例报告、病例系列、横断面研究、观察性研究、病例对照研究），这些研究包含肱骨远端骨骺骨折的影像学描述和发现，和/或关于骨折愈合的临床和影像学随访。会议摘要、书籍章节、专家意见、社论、评论、综述和系统综述通过检索查询时应用的数据库特定过滤器予以排除。对检索到的研究的参考文献目录进行了人工筛选，以识别任何其他相关研究纳入（n = 11）。未报告使用影像学的研究（n = 145）以及无全文可获取的研究（n = 11）被排除。所有具有潜在相关标题和摘要的研究均接受了全文审查（n = 70）。报告髁部或上髁骨折或肘关节脱位的其他研究（n = 12）、信息不充分的研究（n = 11）、以非英语语言撰写的研究（n = 6）、或纳入大多数或全部患者> 3岁的研究（n = 4）被排除（图1）。

使用Covidence软件（Veritas Health Innovation，2023年使用）进行标题和摘要的初步筛选，以及随后对全文研究的评估以确定是否符合纳入条件。一名儿科放射科医生（SSH，具有超过4年培训后临床经验）和一名医学毕业生（CY，具有2年肌肉骨骼研究经验）独立审查了所有研究。分歧由另一名儿科放射科医生（BHT，具有22年培训后临床经验）审查，并由其做出最终纳入决定。未使用任何自动化或半自动化软件来完成上述任何任务。

采用改良版JBI（乔安娜布里格斯研究所）病例报告评价清单[11]和病例系列评价清单[12]评估研究质量和偏倚风险。对于病例报告，使用7个领域评价每项研究，包括（i）人口学信息的清晰性，（ii）清晰概述的按时间顺序的临床病史，（iii）对患者就诊时状况的充分描述，（iv）对诊断性检查、评估方法及相应结果的透明说明，（v）对诊断后临床过程的清晰描述，（vi）对任何不良事件或意外事件的识别和讨论，以及（vii）包含明确的经验教训。对于病例系列，使用8个领域评价每项研究，包括（i）参与者有明确的纳入标准，（ii）对所有参与者的病情采用标准化且可靠的测量，（iii）使用有效方法识别该病情，（iv）连续纳入符合条件的参与者，（v）在指定时间范围内完整纳入所有符合条件的参与者，（vi）清晰报告参与者的人口学特征，（vii）清晰报告每位参与者的临床信息，以及（viii）清晰报告结局或随访结果。低偏倚风险定义为总评分>70%。所有评估均由一名儿科放射科医师（SSH）和医学毕业生（CY）独立完成。分歧通过单独的共识审查解决。

数据提取

对每项研究，收集人口学信息（年龄、性别、损伤侧别）、损伤机制、影像学检查及发现、放射学诊断（或误诊）、诊断成像方式、治疗和结局。影像学检查包括成像方式的序贯使用。为完整性起见，还记录了额外的随访信息，包括影像学的使用、成像方式和影像学发现。初始数据收集由儿科放射科医师（SSH）和医学毕业生（CY）在一名儿科肌肉骨骼放射科医师（JCN，具有超过12年的培训后临床经验）的监督下进行，该医师还复核了所有用于分析的记录数据。

统计分析

统计分析使用R（版本4.3.2；R Foundation for Statistical Computing，奥地利维也纳）和R Studio（版本2023.12.1；Posit Software，PBC，美国马萨诸塞州波士顿）进行。使用描述性统计，分类变量以计数和百分比表示，连续变量若呈正态分布则以均值±标准差（SD）表示，若非正态分布则以中位数和四分位距（IQR）表示。使用Kolmogorov–Smirnov检验评估连续变量的正态性。

采用Cohen kappa（κ）计算评估研究质量和偏倚风险的阅者间一致性，分类为轻微（≤ 0.20）、一般（0.21–0.40）、中等（0.41–0.60）、显著（0.61–0.80）、几乎完美（0.81–0.99）和完美一致（1）[13]。使用Mann–Whitney U检验比较出生相关损伤与非意外创伤之间诊断时的中位年龄。统计学显著性定义为P值 < 0.05。

结果

研究筛选与质量评估

在226项独立研究中，37项（16.4%）符合纳入和排除标准。标题和摘要筛选的阅者间一致性为显著（κ = 0.61），全文筛选为近乎完美（κ = 0.89）。PRISMA流程图总结了研究选择过程（图1）。这37项研究发表于1963年至2023年间，包括24篇病例报告和13篇病例系列。全部24篇病例报告被评定为低偏倚风险，阅者间一致性为完美（κ = 1.00）。对于13篇病例系列，76.9%（10/13）被评定为低偏倚风险，23.1%（3/13）[14–16]为中等偏倚风险，阅者间一致性为显著（κ = 0.76）（补充材料）。

人口学与临床发现

24篇病例报告（表1）纳入24名儿童（25个肘关节），13篇病例系列（表2）纳入77名儿童（77个肘关节），共计101名儿童（51名男孩、33名女孩、17名性别未知）和102个肘关节（46个右侧、31个左侧、25个偏侧性未知）。1名8日龄儿童（性别未知）发生双侧肱骨远端骨骺骨折[17]。96个肘关节报告了损伤机制，包括出生相关损伤（53.9%，55/96）、非意外创伤（24.5%，25/96）、跌倒（12.7%，13/96）、兄弟姐妹致伤（2.0%，2/96）和手臂牵拉（1.0%，1/96）。出生相关损伤所致肘关节的就诊中位年龄显著低于非意外创伤（2天，IQR：1–6，对比165天，IQR：99–405；P < 0.01）。72个肘关节报告了就诊时症状，包括肘关节肿胀（93.1%，67/72）、活动范围受限（59.7%，43/72）、疼痛、压痛或活动时不适（52.8%，38/72）、瘫痪或（假性）麻痹（19.4%，14/72）、骨擦感（13.9%，10/72）和非特异性畸形（6.9%，5/72）中的一项或多项组合。

影像学与发现

对102个肘关节共进行了175次影像学检查（中位数：每个肘关节2次检查，IQR：1–2，范围：每个肘关节1–5次检查），包括102次初始和7次重复X线摄影、48次初始和1次重复超声检查以及17次MRI检查（表1和表2）。由于纳入的研究为无对照或年龄匹配非骨折比较的病例报告和病例系列，影像学发现以描述性方式报告，无法确定敏感性和特异性等诊断准确性指标。

所有肘关节均接受放射学评估。排除2例患者中同时接受超声检查的3个肘关节[17, 18]后，55.6%（55/99）的肘关节在X线片上怀疑骨骺骨折。排除5个无放射学诊断的肘关节后，在其余39个误诊肘关节中，半脱位-脱位是最常见的误诊（53.8%，21/39），其次为非骨骺性或未明确 specified 骨折（25.6%，10/39）、正常肘关节或无骨折（12.8%，5/39）以及非特异性诊断（7.7%，3/39，包括“临床相关性”、“损伤”或“疼痛”）。图2概述了影像学检查流程，并根据诊断性影像 modality/modalities 对肘关节进行了细分。相对于肱骨远端的近端前臂对线是最常报告的放射学表现，在70个肘关节中描述，包括68.6%（48/70）后内侧、24.3%（17/70）内侧和7.1%（5/70）后方对线不良。肱骨远端骨折或骨折碎片的存在是不常见的表现，在10个肘关节中报告，50%（5/10）位于肱骨远端内侧，其次为20%（2/10）未明确 specified，以及各10%（1/10）位于后内侧、外侧、后方肱骨远端[2, 5, 15, 19–24]。肱骨小头骨化的存在在病例报告中很少报告[24]，在病例系列中描述不一致[2, 5, 15, 22, 25]。同样，对侧无症状肘关节的比较X线片在病例报告中不常获得[19, 24, 26–31]，在病例系列中未一致描述[2, 16, 22, 32]。

共对48个肘关节进行了49次超声检查。1个肘关节在重复超声（及重复X线片）后诊断[18]。排除此次初始无诊断价值的超声[18]后，97.9%（46/47）的超声检查中识别出骨骺骨折。其余超声检查（2.1%，1/47）缺乏影像学细节或诊断[33]。相对于肱骨干骺端的骨骺移位在28个肘关节中描述，包括67.9%（19/28）后内侧、21.4%（6/28）后方、3.6%（1/28）内侧和3.6%（1/28）外侧移位。共对17个肘关节进行了17次MRI检查，94.1%（16/17）识别出骨骺骨折。1次MRI检查报告为“不确定”[34]。骨骺移位在12个肘关节中描述，包括58.3%（7/12）后方、33.3%（4/12）后内侧和8.3%（1/12）内侧移位。总体而言，额外的超声和MRI检查有助于31.3%（31/99：22次超声、5次MRI和4次两者均用）的肘关节最终诊断肱骨远端骨骺骨折。

治疗与结局

94.1%（96/102）的肘部报告了治疗和随访信息。治疗包括制动伴或不伴复位或牵引，占63.5%（61/96）的肘部；闭合复位经皮穿针（CRPP）占27.1%（26/96）；切开复位占9.4%（9/96）。76.0%（73/96）的肘部在随访时进行了影像学检查，其中X线摄影占94.5%（69/73），X线摄影和超声均进行占5.5%（4/73）。44.8%（43/96）的肘部报告了残留临床和影像学表现，包括肘内翻-外翻对线（内翻，39.5%，17/43；外翻，2.3%，1/43）、残留畸形（27.9%，12/43）、活动范围受限（25.6%，11/43）、疼痛或感觉异常（4.7%，2/43）（表3和表4）。

讨论

本系统评价对37篇病例报告和病例系列进行了定量描述性分析，针对当前未满足的需求，即检查影像学检查方案以及使用各种成像方式诊断婴儿和幼儿极度未成熟肘部远端肱骨骨骺骨折。我们的结果证实，X线摄影是用于筛查这些损伤的首选成像方式，但仅在略超过一半的受伤肘部中具有诊断意义；最常见的X线摄影误诊是关节半脱位-脱位。超声和MRI用于确认部分此类骨骺骨折，两种方式均可在超过90%的受检肘部中直接显示骨骺损伤部位。

极不成熟肘关节中未骨化软骨的相对丰富程度被认为是导致X线片可视化受限且表现常较隐匿的原因[3]。具体而言，肱骨小头骨化是肘部六个次级骨化中心中最早骨化的一个，但直到1~2岁才可见[7]。在这些不成熟肘关节中，肱骨小头骨化中心缺失会妨碍对肱桡排列及经前肱线排列的评估，而这两者有助于区分肱骨远端骺板骨折与肘关节半脱位-脱位。这或许可以解释关节半脱位-脱位占影像学误诊一半以上的观察结果。具体而言，超过三分之二的受伤肘关节描述了前臂近端与肱骨远端之间的排列关系；在肱骨小头骨化中心缺失的情况下，这会妨碍区分骺板骨折（发生时肱桡排列保持正常）与肘关节脱位（发生时肱桡排列异常）。然而，必须认识到，在骨骼未成熟者中，骺板是生理性的“薄弱环节”，容易承受扭转和牵拉力，从而可造成完全的骨软骨中断[4, 22]。此外，肘关节脱位并不常见[35]，且肘关节脱位的发病高峰通常位于生命第二个十年[36]。对于肱骨小头骨化中心相对较小且新近形成的幼儿，还必须认识到，在4岁以下儿童中，多达40%的肘关节前肱线可穿过骨化中心的前三分之一（而非典型的中三分之一），这不应被误认为伴有后方移位的骺板骨折[8, 9]。

超声和MRI可直接显示未骨化软骨，且两种方法均常能识别骺板骨折，但均未达到100%。在超声方面，排除唯一一次缺乏影像细节和诊断的检查[33]后，有一次超声检查仅在随访时才具有诊断性[18]，而最初的非诊断性超声检查仅报告了软组织肿胀。这些例子强调了在评估和报告这些损伤时对操作者的依赖性，这是超声已被充分认识到的缺点。在MRI方面，有一次检查“不能确定”，该检查是在超声诊断为肱骨远端骨骺骨折伴后方移位后进行的[34]。这一例子凸显了需要为这些患者的影像学检查制定更明确的指南。我们的结果显示，尽管进行了49次超声和17次MRI检查，但不到一半直接有助于促使治疗的肱骨远端骺板骨折的初步诊断。

尽管X线片无法直接显示肱骨远端的软骨骨骺，但前臂优先出现后内侧对线不良，这与骨折处后内侧和后移位在超声和MRI上的频繁观察结果相重叠。因此，在这些极不成熟肘部中，前臂相对于肱骨远端的明显对线不良，尤其是当与对侧无症状肘部相比不对称时，应提醒阅片者在这些筛查X线片上注意可能存在的潜在损伤。虽然对侧肢体对比X线片获取不常见且在纳入研究中报告不一致，但这些对比X线片可增强诊断信心和准确性[7]。骨折处少见的侧移位和缺失的前移位可能继发于损伤机制和/或区域肌腱解剖。肘部制动是最常见的治疗方法，在随访期间，X线片常被用于补充临床评估和检测残余表现，近半数受伤肘部出现此类表现。后一发现强调需要减少延迟诊断和继发损伤风险。

本研究存在若干局限性。第一，纳入过去60年的研究引入了用于诊断的可用影像学模式的异质性，而纳入可能突出某种新兴影像学模式使用的病例报告和病例系列进一步加剧了这种异质性。因此，本研究不仅考察了每种影像学模式报告怀疑和/或显示病变的频率，还考察了促使每个受伤肘部接受治疗的诊断影像学模式。第二，各研究对各种表现和诊断的报告不完整，阻碍了进一步的亚组分析，并导致对不同表现使用了不同的分母。第三，并非所有肱骨远端骨骺骨折均被发表，造成了选择偏倚，且仅纳入临床和/或手术确诊的骨折，导致了验证偏倚[37]。最后，各研究在治疗方法 and 随访方面的异质性不同，阻碍了进一步的亚组分析以确定与更差结局相关的因素。

结论

本研究表明，尽管X线片报告怀疑骨骺骨折的总体频率较低，但在所有受伤肘部中均一致地作为一线影像学模式获取，这凸显了在解读婴幼儿极不成熟肘部X线片时识别细微表现的重要性。这些筛查X线片上的前臂对线不良应降低追加影像学检查的门槛，追加检查可包括无症状对侧肘部X线片、同侧超声和/或症状侧肘部MRI。未来需要前瞻性研究来进一步明确和优化影像学检查和模式特异性方案，以减少诊断延迟和改善患者结局。

补充信息

以下是电子补充材料的链接。补充文件1（DOCX 52 KB）

补充文件2（DOCX 21 KB）